Il a commencé sa carrière de mangaka au milieu des années 1980 dans le magazine Action. Son œuvre la plus connue est Crayon Shin-chan, publié dans le magazine Action depuis 1987, et dont le premier volume s'est écoulé à plus de 25 millions d'exemplaires. Usui a publié entre autres Mix Connection, Scrambled Egg, Super Mix, Unbalance Zone, Stories of Darakuya Store et Office Lady Gumi.
Le , il disparaît au cours d'une randonnée dans la préfecture de Gunma ; il est déclaré comme tel le lendemain par ses proches[1]. Le , un corps dont les vêtements correspondent à ceux décrits par la famille d'Usui est trouvé au pied d'une falaise sur le Mont Arafune, dans la préfecture de Gunma. Sa mort est confirmée le lendemain[2].